Elsevier

Archives de Pédiatrie

Volume 10, Issue 2, February 2003, Pages 137-139
Archives de Pédiatrie

Fait clinique
À propos de deux cas de déficit en minéralo-corticoïdes dû à une première manifestation endocrinienne du syndrome APECEDTwo cases of mineralocorticoids deficiency as first endocrine manifestation of APECED syndrome

https://doi.org/10.1016/S0929-693X(03)00311-7Get rights and content

Résumé

Deux observations pédiatriques dans lesquelles le syndrome APECED (Auto-immune Polyendocrinopathy-Candidiasis-Ectodermal Dystrophy) a été révélé par une hyponatrémie due à un déficit isolé en minéralocorticoïdes sont présentées. Ces observations illustrent la variabilité du tableau endocrinien initial dans cette affection et donnent l'occasion de rappeler le mode de constitution des insuffisances surrénales auto-immunes.

Abstract

The Authors report two cases of APECED syndrome (Auto-immune Polyendocrinopathy-Candidiasis-Ectodermal Dystrophy) revealed by hyponatremia due to isolated mineralocorticoids deficiency. Such cases illustrate the variable endocrine features revealing the syndrome. The mechanisms underlying the auto-immune destruction of the adrenals are discussed.

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Observation 1

Un garçon, né de parents non consanguins, présentait une candidose buccale depuis l'âge de deux ans. À 4 ans, une kératite bilatérale était diagnostiquée et se révélait mal contrôlée par des collyres corticoïdes. À 7 ans, devant la persistance de l'atteinte oculaire, il recevait deux injections de corticostéroïde retard (Triamcinolone retard 40 mg). Deux mois après, il était hospitalisé pour douleurs abdominales, vomissements, anorexie, amaigrissement. Il existait un ralentissement de la

Commentaire

Les polyendocrinopathies auto-immunes et en particulier la forme de type 1 ou syndrome APECED peuvent être à l'origine d'insuffisances surrénales de l'enfant. L'âge d'apparition des différentes atteintes de ce syndrome a été décrit par Ahonen et al. chez 68 patients finlandais (incidence de l'affection estimée à 1/25 000 en Finlande). Soixante pour cent des patients avaient une candidose cutanéomuqueuse avant l'apparition de la première atteinte endocrinienne. L'hypoparathyroïdie survenait

Conclusion

Alors que le syndrome APECED est facilement évoqué devant l'apparition successive de la triade candidose–hypoparathyroïdie–insuffisance surrénale, la découverte d'une hyponatrémie en présence d'une atteinte candidosique doit faire rechercher une polyendocrinopathie auto-immune.

Références (8)

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    Nat Genet

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  • An auto-immune disease, APECED, caused by mutations in a novel gene featuring two PHD-type zinc-finger domains

    Nat Genet

    (1997)
  • P Ahonen et al.

    Clinical variation of auto-immune polyendocrinopathy-candidiasis-ectodermal dystrophy (APECED) in a series of 68 patients

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